软组织和骨骼肿瘤（Soft-tissue and bone tumours，STBT）是人体中较为罕见的肿瘤，包括良性和恶性病变。恶性STBT，约占所有肿瘤的1%。这些肿瘤可以发生在任何年龄和几乎所有解剖部位，起源于包括肌肉、脂肪、血管、软骨和骨骼在内的结缔组织细胞。STBT的罕见性以及它们的亚型多样性和不同的临床表现，为准确诊断和预后带来了巨大挑战。

      放射学成像（包括核医学）在评估和监测STBT中至关重要。成像技术的进步导致了数据量的大幅增加，同时也增加了对解读这些数据所需的专业知识。随着放射学成像使用的增加和分析的复杂性，放射科医生的工作量也随之增加。因此，开发智能计算机辅助系统和算法以实现自动化图像分析，从而快速准确地得出结果是至关重要的。对于STBT，智能系统可能帮助非专业放射科医生更有效地诊断罕见癌症。此外，随着病例量的增加，解释错误的可能性也更高，这可以通过计算机辅助诊断工具来避免。

     人工智能在医学图像分析中的使用日益普及。在过去7年中，FDA批准的放射学成像AI产品数量大幅增加。然而，尽管STBT领域的医学成像AI研究也大幅增加，但在FDA批准的名单中并没有针对STBT的产品。因此，研究应该更多地集中在与未满足的临床需求相一致的领域，而不仅仅是开发新的技术解决方案。

     本文目的是使用放射学成像对STBT进行诊断和预后的AI研究，根据两个最佳实践指南——CLAIM和FUTURE-AI——进行评估，可以全面覆盖AI研究的不同方面，讨论了未来研究的机会，以弥合AI研究和STBT临床使用之间已识别的差距。

1 方法

本研究纳入了截至 2023 年 9 月 27 日发表在同行评审期刊上的原始研究，重点关注基于放射学的 AI 方法，用于诊断或预测原发性 STBT。

关于软组织和骨骼肿瘤（STBT）的AI方法研究的数量

PRISMA流程图

1.1 文献检索和筛选

• 数据库检索: 本研究系统地检索了 Medline、Embase、Web of Science 核心集、Google Scholar 和 Cochrane 中央对照试验注册库，涵盖了所有可用的相关研究文献。
• 检索策略: 检索策略根据不同的数据库进行了定制，以确保全面检索相关文献。
• 纳入标准: 纳入标准包括：发表在同行评审期刊上的原始研究。重点关注基于放射学的 AI 或放射组学特征，用于诊断或预测原发性 STBT
• 排除标准:动物、尸体或实验室研究及非英语文献
• 文献筛选: 文献筛选过程由三位独立评审员进行，包括标题和摘要筛选以及全文审查。

1.2 数据提取

对于纳入的研究，提取了以下信息：

• 发表年份和期刊
• 研究类型 (软组织肿瘤、骨肿瘤、GIST)
• 研究设计 (回顾性、前瞻性)
• 预测结果 (诊断、预后、两者)
• 成像模态
• 数据来源 (公开、单中心、多中心)
• 数据和 AI 模型源代码的可用性

1.3 文献评估

• CLAIM 指南: 使用 CLAIM 指南评估纳入研究的质量。CLAIM 指南由美国放射学会 (RSNA) 推荐使用，涵盖了 44 个项目，涉及标题、摘要、引言、方法、结果、讨论和其他信息。
• FUTURE-AI 指南: 使用 FUTURE-AI 指南评估纳入研究的质量。FUTURE-AI 指南提出了确保 AI 工具值得信赖、可部署和可应用的国际共识指南，涵盖了 30 个项目，根据六个原则进行划分：公平性、普遍性、可追溯性、可用性、鲁棒性和可解释性。
• 评分标准: 对于每个项目，评分范围为 0 到 1，0 表示未解决，0.5 表示部分解决（FUTURE-AI 中适用），1 表示完全解决。
• 评分一致性: 为了确保评分的一致性，对一部分研究进行了三位评审员的独立评分，并进行了一致性分析。

1.4 数据分析

• 描述性统计分析: 对每个项目、每个部分/原则以及指南符合率的描述性统计进行了计算，包括均值、标准差、最大值、最小值以及均值和标准差。
• 可视化和交互式图表: 纳入研究的评分结果以交互式图表的形式呈现，方便读者查看和分析。

2 结果

2.1 研究数量和质量

搜索发现了 15,015 篇摘要，其中 325 篇文章被纳入评估。大多数研究在 CLAIM 指南下表现一般，平均得分为 28.9 (满分 53)，但在 FUTURE-AI 指南下表现较差，平均得分为 5.1 (满分 30)。

2.2 研究特征

• 纳入的研究主要使用手工特征与机器学习 (68%) 或模型学习特征 (19%) 进行 AI 分析。
• 研究疾病类型包括软组织肿瘤 (38.5%)、骨肿瘤 (35.1%) 和 GIST (25.2%)。
• 大多数研究为回顾性研究 (83.7%)，少数为前瞻性研究 (11.7%)。
• 研究主要关注预测诊断 (63.4%)，其次是预后评估 (33.5%)。
• 研究使用的成像技术包括 MRI、CT、超声、X 光、PET-CT、PET-MRI 和放射性核素成像等。
• 数据来源多为单中心数据 (58.5%)，少数使用多中心数据 (28.6%)。
• 大多数研究没有公开数据集和 AI 模型代码。

2.3 与指南的符合程度

纳入的研究在 CLAIM 指南下表现较好，但仍有改进空间，例如：

• 在设计阶段明确研究假设 (13.8%)。
• 明确数据脱敏方法 (3.4%)。
• 处理缺失数据的方法 (8.2%)。
• 明确目标样本量和确定方法 (4%)。
• 进行稳健性或敏感性分析 (13.8%)。
• 解释性或可解释性方法 (12.9%)。

纳入的研究在 FUTURE-AI 指南下表现较差，但趋势有所改善：

• 明确潜在偏差来源 (37%)。
• 收集并报告个人属性 (83.1%)。
• 使用社区定义的标准 (56%)。
• 定义使用和用户需求 (85.2%)。
• 吸引跨学科利益相关者 (86.2%)。
• 实施数据隐私和安全措施 (85.2%)。
• 定义充分的评估计划 (67.7%)。

3 建议

3.1 设计阶段

• 明确临床需求、AI 的预期用途、临床设置和用户需求。
• 早期识别潜在的偏差来源。

3.2 开发阶段

• 使用反映真实世界数据的数据集进行训练。
• 开发可解释的 AI 方法。
• 建立在现有研究的基础上，并进行验证或改进。
• 确保 AI 工具易于使用。

3.3 评估阶段

• 使用独立的外部测试数据评估 AI 工具。
• 将 AI 工具与最佳实践进行比较。
• 进行错误分类案例的失败分析。
• 研究数据、模型和偏差的鲁棒性。

3.4 可重复性

• 公开代码，并确保其可读性、可用性和可追溯性。
• 全面描述方法，包括数据预处理、真值获取、AI 方法描述和训练过程。

3.5 数据可用性

• 在临床实践中引入结构化和标准化的报告。
• 三级肉瘤中心收集标注数据并公开，保护患者隐私。
• 使用联邦学习保护患者隐私并促进数据共享。